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Association of malignant insulinoma and type 2 diabetes mellitus: A case report - 04/07/14

Doi : 10.1016/j.ando.2007.11.002 
J. Schmitt a, S. Boullu-Sanchis a, F. Moreau a, S. Drui b, B. Louis c, G. Chabrier a, M. Pinget a, N. Jeandidier a,
a Département d’endocrinologie, diabétologie, et maladies métaboliques, Pavillon Leriche, hôpital Civil, 1, place de l’Hôpital, CHRU de Strasbourg, faculté de médecine de Strasbourg, université Louis-Pasteur, 67091 Strasbourg cedex, France 
b Service de cardiologie, CHRU de Strasbourg, faculté de médecine Strasbourg, université Louis-Pasteur, 67091 Strasbourg cedex, France 
c Service d’anatomopathologie, clinique Sainte-Odile, 67091 Strasbourg cedex, France 

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Résumé

Nous rapportons un cas d’hypoglycémies récurrentes dues à un insulinome malin chez une patiente, dont le diabète de type 2 était correctement équilibré pendant des années avec le même traitement antidiabétique oral.

Une patiente de 79 ans était admise pour des hypoglycémies à répétition. Elle présentait un diabète de type 2 depuis l’an 2000. Son HbA1c était à 7,8 % et à 5,8 % après le début des hypoglycémies devenant sévères, malgré la diminution, puis l’arrêt du glicazide. À l’admission, l’insulinémie, les taux de peptide-C et de pro-insuline étaient inappropriés par rapport à la glycémie. Le scanner abdominal montrait de nombreux nodules de type kystique dans le pancréas et le foie. La biopsie hépatique retrouvait un carcinome de type neuroendocrinien bien différencié, positif pour la chromogranine et négatif pour l’insuline. Les hypoglycémies étaient améliorées par l’administration de diazoxide, lanréotide et perfusion de glucosé. Une chimioembolisation était prévue, mais annulée du fait de l’apparition d’œdèmes, d’une hyponatrémie et d‘une hypo-osmolarité associés à une détérioration clinique rapide entraînant une défaillance multiviscérale. La patiente devait décéder en quelques jours.

L’association d’un diabète et d’un insulinome est exceptionnelle. Les insulinomes malins sont de mauvais pronostic, avec une survie d’environ deux ans, souvent moins en cas de lésions secondaires hépatiques au diagnostic. L’association à un diabète retarde ce diagnostic, mais n’altère pas le pronostic. Le lanréotide s’est montré inefficace chez notre patiente malgré les bonnes réponses décrites dans la littérature. Des défaillances cardiaques, hépatiques ou rénales ont été décrites avec le diazoxide indépendamment des doses administrées ; cela peut expliquer le décès rapide de la patiente.

Le diagnostic d’insulinome doit être évoqué lors d’hypoglycémies récentes et répétées chez un patient diabétique, en particulier si celles-ci persistent après l’arrêt des hypoglycémiants oraux.

Il testo completo di questo articolo è disponibile in PDF.

Abstract

We report a case of recurrent hypoglycemia due to malignant insulinoma in a type 2 diabetic patient correctly controlled for years with the same doses of oral antidiabetic agents.

A 79-year-old woman was admitted for recurrent severe hypoglycemia. She had a history of type 2 diabetes since 2000. HbA1c was 7.8% when she reported mild hypoglycemia and 5.8% when recurrent hypoglycemia appeared despite progressive diminution of glicazide. Severe hypoglycemia continued despite interrupting diabetes medications. At admission, results showed inappropriately elevated insulin, C-peptide and proinsulin levels despite significant hypoglycemia. CT scan showed “cystic” nodes in the pancreas and in the liver. Liver biopsy found a well-differentiated neuroendocrine carcinoma with positive staining for chromogranin A and negative staining for insulin. Hypoglycemia improved with diazoxide, lanreotide and dextrose infusion. Liver chemoembolization was planned. Severe edema, dyspnea, hyponatremia, and hypo-osmolarity occurred. The patient's clinical status deteriorated rapidly with severe cardiac, renal and hepatic failure. She died in a few days. Association of diabetes mellitus and insulinoma is extremely rare. Malignant insulinoma survival is less than two years, shorter when hepatic localizations are present at diagnosis. Association of diabetes with insulinoma delays the diagnosis, but does not alter prognosis or favor carcinoma frequency. Lanreotide was inefficient in our patient despite good responses described in the literature. Heart, respiratory and renal failures have been described with diazoxide independently of the doses; this may in part explain the rapid death. Insulinoma should be considered as a cause of unusual and recurrent hypoglycemia in a diabetic patient especially if it persists after interrupting antidiabetic agents.

Il testo completo di questo articolo è disponibile in PDF.

Mots clés : Insulinome malin, Diabète de type 2, Toxicité du diazoxide

Keywords : Malignant insulinoma, Type 2 diabetes, Diazoxide toxicity


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