La découverte radiologique d'une image lacunaire du crâne est une situation relativement fréquente. La présentation clinique ainsi que les examens complémentaires biologiques ou d'imagerie peuvent orienter le praticien vers une étiologie bénigne ou maligne, mais au moindre doute, le recours à l'étude histologique est indispensable car elle permettra, seule, de poser le diagnostic de certitude. Nous rapportons ici le cas d'un homme âgé de 58 ans, présentant une tuméfaction indolore récente de l'os temporopariétal droit. Le bilan biologique s'est révélé normal et l'imagerie cérébrale et la scintigraphie osseuse corps entier ont montré le caractère unique de la lésion. Cependant, l'aspect hétérogène et agressif a conduit à une biopsie chirurgicale qui a permis le diagnostic d'ostéosarcome ostéoblastique. Le traitement a consisté en l'exérèse totale de la tumeur suivie d'une chimiothérapie et d'une radiothérapie.