Le fébuxostat est un inhibiteur de la xanthine oxydase administré par voie orale et approuvé pour le traitement de la goutte et la prévention du syndrome de lyse tumorale. Il s’agit d’un médicament relativement bien toléré. Les réactions d’hypersensibilité au fébuxostat sont assez rares avec seulement un cas de syndrome DRESS signalé à ce jour. Plus récemment, deux cas de rhabdomyolyse survenus après l’instauration du traitement par fébuxostat ont été publiés. Nous présentons ici le premier cas de rhabdomyolyse associée à une hyperéosinophilie et secondaire à l’administration de fébuxostat chez un patient de 50 ans avec diagnostic récent d’un lymphome de la zone marginale. Trois semaines après l’instauration du traitement par fébuxostat en prophylaxie d’un syndrome de lyse tumorale, le patient a présenté une faiblesse généralisée, une myalgie diffuse et une fièvre d’intensité légère. Le bilan initial a mis en évidence un taux de la créatinine kinase de 4471, une hyperéosinophilie à 1900/mm³ et un taux de LDH de 2691. Toutes les maladies infectieuses et auto-immunes ont été écartées. Le taux de TSH était normal. La biopsie musculaire a révélé la présence d’une myonécrose et montré un infiltrat inflammatoire éosinophile dans l’endomysium et le périmysium. L’arrêt du fébuxostat a conduit à la résolution rapide des symptômes et la normalisation du bilan sanguin dans les huit jours.