L’ostéoblastome bénin est une tumeur fibro-osseuse rare du sujet jeune. Très peu de cas ont été décrits d’origine naso-sinusienne.

Un enfant de 10ans était atteint d’une exophtalmie droite depuis 1 mois. Le bilan clinico-radiologique mettait en évidence une tumeur hétérogène avec des composantes osseuses occupant la totalité du sinus maxillaire. L’histologie initiale était en faveur d’une dysplasie fibreuse. Un traitement chirurgical par voie mixte a été réalisé. Après relecture des lames, le diagnostic définitif retenu était celui d’ostéoblastome. Compte tenu du geste réalisé et après concertation, aucun traitement complémentaire n’a été effectué. La lésion a récidivé 8 mois plus tard. Une maxillectomie droite associée à une ethmoïdectomie totale par voie combinée a été pratiquée afin de réaliser l’exérèse complète de la tumeur. L’évolution était favorable sans récidive à 5ans.

L’ostéoblastome du sinus maxillaire est rare. L’analyse tomodensitométrique doit être la plus précise possible afin de ne pas le confondre avec une autre tumeur. Seule une étude histologique permet d’affirmer le diagnostic. Une revue de la littérature complète cette observation avec description des principaux diagnostics différentiels.