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Osteomalacia in a patient with Paget’s bone disease treated with long-term etidronate - 10/10/12

Doi : 10.1016/j.morpho.2012.08.001 
E. Hoppé a, b, C. Masson a, b, A. Laffitte a, D. Chappard b, , M. Audran a, b
a Service de rhumatologie, CHU, 49933 Angers cedex, France 
b Groupe Études Remodelage Osseux et bioMatériaux (GEROM), laboratoire d’histologie-embryologie Angers, IRIS-IBS, CHU d’Angers, 49933 Angers cedex, France 

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Summary

A 93 year-old woman with Paget’s disease of bone had been treated with etidronate without interruption during 20years. The daily dose was usual (5mg/kg/day) but this prescription had never been stopped by her physicians. Two fractures had already occurred in pagetic (right tibia) and non pagetic bones (right fibula) within the last 2years, and she presented rib fractures, another right tibia fracture and right femur fracture during hospitalization time. X-rays films showed major osteolysis of left ulna and right tibia. Blood samples and technetium bone scan brought no evidence for sarcoma or lytic evolution of the disease. A transiliac bone biopsy on non pagetic bone site confirmed the diagnosis of osteomalacia (increased osteoid parameters), with secondary hyperparathyroidism (hook resorption). In Paget’s disease of bone, continuous treatment by etidronate may induce generalized osteomalacia, and increase the risk of fracture in both pagetic and non-pagetic bones. Whereas physicians and pharmaceutical industry try to improve the observance of those drugs, this striking observation also points out that a prescription always needs to be updated.

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Résumé

Nous rapportons le cas d’une femme de 93ans présentant une maladie osseuse de Paget et traitée de façon ininterrompue pendant 20ans par étidronate. La dose quotidienne reçue était habituelle (5mg/kg par jour) mais la prescription n’avait jamais été interrompue par ses médecins. Deux fractures sont cependant survenues au cours des deux dernières années en os pagétique (tibia droit) et non pagétique (fibula droite). Au cours de son hospitalisation des fractures costales, une autre fracture du tibia droit et une fracture du fémur droit ont été retrouvées. Une ostéolyse très importante de l’ulna gauche et du tibia droit a été noté sur les radiographies. Ni les analyses biochimiques, ni la scintigraphie n’ont apporté d’argument en faveur d’une évolution sarcomateuse ou ostéolytique de la maladie. Une biopsie osseuse transiliaque réalisée en os non pagétique a confirmé le diagnostic d’ostéomalacie (devant une forte élévation des paramètres ostéoïdes) associée à une réaction d’hyperparathyroïdie secondaire. Chez les patients atteints de maladie osseuse de Paget, le traitement continu par étidronate peut induire une ostéomalacie généralisée et augmenter le risque de fracture aussi bien en os pagétique que non pagétique. À l’heure où les médecins et l’industrie pharmaceutique essayent d’augmenter l’observance des bisphosphonates, cette observation démontre clairement que les prescriptions doivent toujours être rediscutées.

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Keywords : Paget’s disease of bone, Osteomalacia, Etidronate, Bisphosphonate, Bone histomorphometry, Mineralization defect, Iatrogenesis, Osteoid tissue

Mots clés : Maladie osseuse de Paget, Ostéomalacie, Étidronate, Bisphosphonate, Histomorphométrie osseuse, Trouble de minéralisation, Pathologie iatrogène


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Vol 96 - N° 313

P. 40-43 - août 2012 Regresar al número
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