A case of a 27-year-old female patient presenting with bilateral agenesis of the thyroid gland and a benign euthyroid adenoma of the isthmus and the pyramidal lobe is reported.

The patient had for several years been followed for a cystic nodule that was presumed to have developed from the left thyroid lobe, having recently increased in size. Scintigraphic and echographic studies evoked the absence of right lobe. Direct examination at cervicotomy found hypoplasia of the two lobes.

This report highlights the similarity of this rare anomaly to widely known hemiagenesis.

Les auteurs rapportent l'observation d'une jeune femme de 27 ans qui présentait une agénésie des deux lobes thyroïdiens compliquée d'un adénome développé aux dépens de l'isthme et du lobe pyramidal (pyramide de Lalouette).

La patiente présentait depuis de nombreuses années un nodule kystique présumé développé aux dépens du lobe gauche, ayant récemment augmenté de volume. Les explorations échographique et scintigraphique évoquaient plutôt une absence du lobe droit. À la cervicotomie, il s'agissait d'une hypoplasie des deux lobes.

Les similitudes de cette anomalie rare avec les cas d'hémiagénésie publiés dans la littérature sont relevées.