Nous rapportons l'observation d'une maladie de Whipple qui, ayant débuté par une polyarthrite, s'est révélée — trois ans après — par un syndrome musculocutané d'apparition brutale. Le diagnostic est confirmé par les biopsies duodénales, cutanées et musculaires. L'évolution sous antibiothérapie adaptée est favorable. La mise en culture d'échantillons musculaires permet d'isoler Tropheryma whipplei. À notre connaissance, il s'agit de la première observation où T. whipplei a pu être isolé et cultivé à partir d'un prélèvement musculaire, confirmant la nature infectieuse de cette atteinte dans la maladie de Whipple.