Nous rapportons le cas d’un patient âgé de 34ans admis en urgence pour bilan d’un macroadénome hypophysaire, révélé à l’occasion de troubles visuels afin d’éliminer un macroprolactinome avant d’envisager l’éventualité d’une sanction chirurgicale. Baisse d’acuité visuelle marquée évoluant depuis 3 semaines au retour d’un séjour au Bénin associée à des céphalées frontales, des accès de sudation associés à des lésions cutanées atypiques maculopapuleuses étendues… Le bilan hypophysaire confirmera la suspicion de macroprolactinome avec un dosage de prolactine à plus de 2000ng/ml, associé à une insuffisance gonadotrope secondaire et thyréotrope. Traitement médical par conséquent débuté. Avis auprès de nos confrères internistes, biopsie cutanée réalisée non contributive. Évolution malheureusement péjorative avec en dépit d’une bonne réponse biologique, une aggravation des troubles visuels avec atteinte d’autres paires crâniennes responsables de troubles de la motricité linguale et pharyngée et aggravation des céphalées… Réévaluation de l’imagerie sans signe d’évolutivité. Biopsie hypophysaire par conséquent assurée en faveur d’un adénome à prolactine associé à un lymphome T de type nasal… Réponse clinique secondairement favorable sous protocole de chimiothérapie (récupération sur le plan visuel, ORL, amélioration des céphalées et régressions des lésions cutanées). Deux tiers des macroadénomes sécrétants se révèlent à prolactine dont le traitement est médical et d’évolution rapidement favorable… L’évolution péjorative justifie d’une réévaluation neurochirurgicale. Dans notre cas, la mise en évidence de l’association de 2 lésions tumorales s’avère probablement fortuite et corrélée à la contiguïté de localisation lésionnelle… L’éventualité d’une hyperprolactinémie de déconnection ne pouvait être retenue au vu du taux extrêmement élevé de la prolactine…