La mucocèle est une tumeur kystique bénigne et rare, touchant surtout l’adulte. Elle se développe au sein de la cavité sinusienne sphénoïdale et envahit l’orbite par destruction osseuse. Les localisations les plus fréquentes sont frontales et fronto-ethmoïdales. Les formes sphénoïdales sont plus rares et la bilatéralité est exceptionnelle. L’atteinte ophtalmologique avec les risques de cécité impose un traitement en urgence. Les auteurs rapportent un cas de mucocèle sphénoïdale bilatérale révélé par une paralysie oculomotrice isolée du nerf abducens. L’enquête étiologique a permis de confirmer le diagnostic de mucocèle sphénoïdale et le traitement a consisté en une marsupialisation chirurgicale par voie endoscopique endonasale.

Mucocele is a rare, benign, cystic tumor affecting primarily adults. It arises within the sphenoid sinus and invades the orbit through bony destruction. The most frequent locations are frontal and fronto-ethmoidal; sphenoidal forms are rarer, and bilaterality is exceptionally rare. Ophthalmological signs with the risk of blindness required emergency treatment. The authors report a case of bilateral sphenoid mucocele presenting as an isolated abducens nerve palsy, the etiological investigation confirmed the diagnosis of sphenoid mucocele, and the treatment consisted of a surgical marsupialization through an endonasal endoscopic approach.