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A syringotropic variant of cutaneous sarcoidosis: Presentation of 3 cases exhibiting defective sweating responses - 15/05/13

Doi : 10.1016/j.jaad.2012.11.039 
Jun Hayakawa, MD, PhD, Yoshiko Mizukawa, MD, PhD , Maiko Kurata, MD, Tetsuo Shiohara, MD, PhD
Department of Dermatology, Kyorin University School of Medicine, Tokyo, Japan 

Reprint requests: Yoshiko Mizukawa, MD, PhD, Department of Dermatology, Kyorin University School of Medicine, Shinkawa, 6-20-2, Mitaka, Tokyo 181-8611, Japan.

Abstract

Background

Although nodular collections of epithelioid histiocytes and multinuclear cells can be present at all levels of the dermis in cutaneous sarcoidosis, sarcoidal granulomas characterized by marked syringotropism of epithelioid histiocytes have not been previously reported to our knowledge.

Objective

We sought to determine whether syringotropic sarcoidosis bears characteristic clinical and histologic features and exhibits defective sweating responses.

Methods

We investigated the clinical, histologic, and immunohistochemical features of syringotropic sarcoidosis, and sweating responses to thermal stress in 3 patients.

Results

Multiple erythematous patches/plaques predominantly affected the extensor aspect of the lower legs and thighs. Immunohistochemical analyses of the sweat glands surrounded by syringotropic granulomas exhibited profoundly decreased expression of dermcidin and aquaporin 5, both of which are constitutively expressed in sweat glands of control subjects, suggesting functional defects. Indeed, sweating responses to thermal stress were markedly decreased in the involved area, as compared with those in the uninvolved area and in healthy control subjects.

Limitations

There were a limited number of cases in our study.

Conclusion

A syringotropic variant of cutaneous sarcoidosis might be a distinct entity clinically and histologically or represent an abortive variant.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Key words : aquaporin 5, dermcidin, distinct entity, impaired sweating responses, sarcoidosis, syringotropic variant

Abbreviations used : ACE, AQP5, BHL, DCD


Plan


 Supported by grants from the Ministry of Education, Sports, Science, and Culture of Japan (Drs Mizukawa and Shiohara) and from the Ministry of Health, Labor, and Welfare of Japan (Dr Shiohara).
 Conflicts of interest: None declared.


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Vol 68 - N° 6

P. 1016-1021 - juin 2013 Retour au numéro
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