Nous rapportons le cas d’une mucocèle ethmoïdale survenue dans les suites tardives d’une décompression orbitaire par voie transpalpébrale. Un homme de 39ans fut admis pour la récidive d’une exophtalmie droite deux ans après avoir bénéficié d’une décompression orbitaire bilatérale dans le cadre d’une orbitopathie dysthyroïdienne. Un scanner orbitaire fut réalisé montrant la présence d’une mucocèle de la partie supéro-latérale du sinus ethmoïdal droit avec extension orbitaire jusqu’au contact du muscle droit médial droit. Le patient fut donc adressé à un oto-rhino-laryngologiste (ORL), qui réalisa une ethmoïdectomie antérieure avec marsupialisation endoscopique et drainage de la mucocèle par voie endonasale. Les suites opératoires furent simples avec une régression complète de son exophtalmie. Aucune récidive n’a été constatée à ce jour, environ six mois après l’intervention. Sinusites, hématomes, « silent sinus » syndromes et mucocèles sont les principales complications sinusiennes après décompression orbitaire. La récidive d’une exophtalmie secondaire à une mucocèle ethmoïdale est une complication exceptionnelle, avec seulement deux cas publiés dans la littérature internationale. L’ophtalmologiste doit être en mesure d’effectuer le diagnostic et de coordonner une prise en charge thérapeutique adaptée en collaboration avec l’ORL.

We report a case of a late ethmoidal mucocele occurring after transpalpebral bony orbital decompression. A 39-year-old man presented with a recurrence of a right-sided proptosis without signs of orbital inflammation. The patient had undergone bilateral transpalpebral bony orbital decompression for dysthyroid orbitopathy 2years prior. Orbital CT scan showed a large mucocele in the supero-lateral right ethmoidal sinus with lateral extension to the medial rectus. The patient was therefore referred to an ear, nose and throat (ENT) surgeon, who performed an anterior ethmoidectomy with marsupialization and drainage of the mucocele via an endoscopic approach. A complete postoperative resolution of proptosis was observed without recurrence of the mucocele to date, approximately 6months postoperative. Sinus complications occurring after orbital decompression may include sinusitis, hematoma, imploding antrum syndrome and mucoceles. Recurrent proptosis secondary to an ethmoidal mucocele is a rare event after bony orbital decompression surgery, with only two cases reported in the international literature. Management requires ophthalmologic diagnosis and collaboration between the ophthalmologist and otorhinolaryngologist.