Nous rapportons le cas d’un patient de 87ans présentant une exophtalmie unilatérale gauche, lentement progressive sur trois mois, évoquant une fistule durale carotidocaverneuse (FDCC), secondaire à une fistule durale du sinus sigmoïde controlatéral en raison d’un drainage veineux atypique. Nous avons pris en charge un patient avec une baisse d’acuité visuelle, une exophtalmie unilatérale gauche, axile, non pulsatile, non rétractile, inflammatoire et non douloureuse avec dilatation des vaisseaux épiscléraux et conjonctivaux en « tête de méduse », un chémosis inférieur avec hyperhémie conjonctivale, une asymétrie tensionnelle, ainsi que des veines tortueuses et dilatées au fond d’œil. Les examens complémentaires avec notamment l’artériographie ont permis de diagnostiquer et de traiter par voie endovasculaire une fistule durale du sinus sigmoïdien controlatéral. En post-embolisation, est apparue une paralysie faciale centrale droite spontanément résolutive en six mois. Six mois après embolisation, l’acuité visuelle était de 7/10 Parinaud 3, l’exophtalmie et les signes d’occlusion de la veine centrale de la rétine avaient régressé. Les FDCC sont des communications anormales entre le siphon carotidien et le sinus caverneux à l’origine d’un œdème hydrostatique du globe oculaire par hyperpression au sein de la veine ophtalmique supérieure. L’angioIRM permet de rechercher des signes indirects de shunt artério-veineux tels que, la dilatation de la veine ophtalmique supérieure, mais c’est l’artériographie qui confirme le diagnostic et permet de réaliser le geste thérapeutique dans le même temps. L’originalité de ce cas clinique réside dans le fait qu’il s’agit d’une fistule durale du sinus sigmoïde cliniquement caverneuse ; en effet, on retrouve des symptômes sigmoïdiens (acouphènes) et caverneux (exophtalmie) controlatéraux à la localisation anatomique de la fistule en raison de la particularité du drainage veineux de cette fistule par complexité anatomique du système vasculaire du sinus caverneux. L’exophtalmie est un motif fréquent de consultation en ophtalmologie et dont les étiologies sont multiples. Les fistules durales en sont une cause rare mais dont la prise en charge est urgente car le pronostic visuel peut être engagé.

We report the case of an 87-year-old patient who developed a dural arteriovenous fistula of the sigmoid sinus with progressive exophthalmia in the opposite eye. The patient had a unilateral decrease in visual acuity; the vessels of the conjunctiva were dilated, and a progressive central retinal vein occlusion occurred in the left eye. A dural carotid cavernous fistula of the right sigmoid sinus was diagnosed with an angiography exam and was successfully treated with embolization of the arteriovenous shunt using Onyx^®. A central partial facial nerve paralysis occurred after embolization and spontaneously resolved in 6 months. Six months after the treatment, visual acuity improved to 7/10 and the exophthalmia and central retinal vein occlusion signs regressed. Dural arteriovenous fistulae are abnormal shunts between a collateral vessel of the carotid artery and the cavernous sinus; the unilateral pulsating exophthalmia is the most frequent associated symptom. Cerebral MRI is useful to analyze indirect signs of the arteriovenous shunt showing an abnormal dilatation of the veins, but angiography of the carotid artery is essential to confirm the diagnosis. Furthermore, it allows treatment of the fistula at the same time, the main complication being the embolization of normal vessels close to the abnormal shunt. The clinical expression of the dural arteriovenous fistula on the opposite eye is infrequent and is related to the presence of complex septae within the cavernous sinus, resulting in a bilateral drainage of the cerebral venous system. The early diagnosis and management of the disease is necessary to improve the visual prognosis.