Nous rapportons ici le cas d’une jeune patiente de 24ans qui présente une atteinte ganglionnaire avec histiocytose sinusale et lymphadénopathie massive (maladie de Rosai-Dorfman) associée à une oligoarthrite. L’atteinte articulaire clinique est exceptionnelle et n’a été déjà décrite que quatre fois. Cette maladie peut évoquer une polyarthrite rhumatoïde ou une spondylarthropathie avec atteinte périphérique et doit donc faire partie intégrante des diagnostics différentiels à évoquer en cas d’arthrite chez une jeune personne qui présente simultanément de volumineuses adénopathies. Le traitement est discuté mais aucun consensus n’existe. Après échec des traitements de fond classiques, un traitement par adalimumab puis etanercept, à chaque fois pendant trois mois, est resté sans effet sur la symptomatologie.