Nous rapportons l'observation d'un jeune garçon âgé de cinq ans et huit mois, atteint d'une histiocytose à cellules de Langerhans (HCL) vertébrale, qui s'était révélée par des douleurs dorsales et abdominales, associées à un abaissement du moignon de l'épaule et mimant une hémivertèbre T10 avec scoliose sur les radiographies. L'aspect radiologique de la vertèbre atteinte par l'HCL n'était pas celui de la classique vertebra plana, jusqu'à ce que survienne six mois plus tard un tassement vertébral complet, contemporain de la disparition de la scoliose. Le diagnostic d'HCL fut porté par la biopsie, mais avec un retard diagnostique de six mois. Une atteinte polyostotique était alors mise en évidence, avec atteinte de C6, T5, T9-T12 et L2. Dans cette observation, la présentation de l'HCL est inhabituelle et trompeuse, faisant évoquer une scoliose douloureuse. Il semble que nous rapportions le premier cas posant un tel diagnostic différentiel.