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Infection pulmonaire à Cunninghamella bertholletiae chez une jeune patiente leucémique - 01/01/06

Doi : 10.1016/j.mycmed.2006.06.003 
M. Gari-Toussaint a, , M. Poirée b, J. Mouroux c, S. Novelas d, C. Butori e, J.-C. Gantier f
a Laboratoire de parasitologie-mycologie, hôpital Archet-II, BP 3079, 06202 Nice cedex 3, France 
b Service d'hématologie pédiatrique, hôpital Archet-II, BP 3079, 06202 Nice cedex 3, France 
c Service de chirurgie thoracique, hôpital Pasteur, Nice, France 
d Service d'imagerie médicale, hôpital Archet-II, BP 3079, 06202 Nice cedex 3, France 
e Laboratoire de pathologie clinique et expérimentale, hôpital Pasteur, Nice, France 
f Centre national de référence (mycologie et antifongiques), Institut Pasteur, 28, rue du Docteur-Roux, 75015 Paris, France 

Auteur correspondant.

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Résumé

Cunninghamella bertholletiae, zygomycète dont l'habitat naturel est le sol et les plantes des climats tempérés, est à l'origine d'infections habituellement associées à une mortalité élevée (76 %). Les formes pulmonaires, rares, touchent essentiellement les patients leucémiques. Depuis 1959, cinq cas ont été rapportés chez des enfants de moins de 18 ans (quatre leucémiques), dont deux avec co-infection aspergillaire et trois décès. B. Alizé, 17 ans, est hospitalisée pour rechute de leucémie aiguë lymphoblastique. La chimiothérapie est compliquée à j7 d'une aplasie fébrile, traitée par antibiotiques à large spectre. À j13, une radiographie thoracique objective une opacité parahilaire gauche. L'examen mycologique du liquide de lavage bronchoalvéolaire met en évidence à l'examen direct des filaments mycéliens très évocateurs de mucorale. L'antigénémie aspergillaire se positive au même moment (2,95 ng/ml). La patiente est traitée par amphotéricine B conventionnelle (Fungizone®) ; elle est apyrétique à la 48e heure. Après identification en culture de C. bertholletiae, le relais est pris par amphotéricine B liposomale (Ambisome®) (5 mg/kg par jour). En raison de la proximité des lésions avec l'artère pulmonaire et la persistance des hémoptysies, il est pratiqué une lobectomie supérieure gauche. L'examen mycologique du parenchyme est négatif. L'examen mycologique du fragment de veine pulmonaire est positif à l'examen direct et en culture. L'histologie montre un envahissement mycélien des lumières et des parois vasculaires et bronchiques. Le traitement par Ambisome® est poursuivi jusqu'à j57, puis le relais est pris par posaconazole (20 mg/kg par jour). Le 17 novembre 2005 la patiente a eu une allogreffe de cellules souches hématopoiétiques. Actuellement, cinq mois après la greffe, l'évolution clinique est favorable sans récidive infectieuse, et le traitement par posaconazole est poursuivi.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Abstract

Cunninghamella bertholletiae, a zygomycete isolated in soil and plants in temperate climates, causes an infection with a very high mortality rate(76%). The pulmonary form is rare and occurs mostly in patients treated for leukemia.

Since 1959 five cases have been reported in children (<18-years-old), 4 with leukemia, 2 with aspergillosis co-infection and 3 deaths. A 17-year-old girl was treated for relapsed acute lymphoid leukemia. Neutropenia induced by chemotherapy was complicated by fever and was treated with a large broad spectrum antibiotic. At day 13, a chest radiograph revealed a left parahilar alveolar condensation. Direct mycological examination of the bronchoalveolar lavage sample showed mycelium very suggestive of mucorales. At the same time, the galactommanan antigen titer increased to 2.95 ng/ml. Treatment with conventional amphotericin B (Fungizone®) was started; the patient became afebrile at the 48th hour. After the fungal culture yielded C. bertholletiae, liposomal amphotericin B (Ambisome®) was started. Because of the closeness of the pulmonary artery and the persistence of haemoptysis, a resection of the left upper pulmonary lobe was performed. An examination of the mycological parenchyma was negative. Microscopic examination and fungal culture of the pulmonary vein fragment were positive. Histological examination revealed mycelial invasion of the vascular and bronchial lumens and walls. Ambisome® treatment was continued until day 57, then changed to posaconazole (Noxafil®). On November 17 the patient received an allogenic bone marrow transplant. At the time of writing, 5 months after the transplant, she is well with no evidence of disease recurrence and posaconazole therapy is being continued.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Mots clés : Leucémie, Cunninghamella bertholletiae, Posaconazole, Amphotéricine B

Keywords : Leukemia, Cunninghamella bertholletiae, Posaconazole, Amphotericin B


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Vol 16 - N° 3

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