Introduction. - La myélinolyse extrapontine est une complication connue mais exceptionnelle des hyponatrémies et de leur correction. Elle survient rarement sans myélinolyse centropontine, et fait suite le plus souvent à une correction trop rapide de l'hyponatrémie. Son pronostic est classiquement réservé.

Exégèse. - Nous rapportons l'observation d'un patient atteint de polyendocrinopathie auto-immune avec insuffisance surrénale subaiguë, responsable d'une hyponatrémie profonde. Malgré un traitement bien conduit, le patient a développé un syndrome neuropsychiatrique complexe (angoisse, catatonie, dysphagie, syndrome extrapyramidal) révélant une myélinolyse extrapontine dont le diagnostic fut étayé par l'IRM. L'évolution a été spontanément favorable.

Conclusion. - La myélinolyse extrapontine peut survenir de façon isolée et malgré un traitement correct de l'hyponatrémie. Le traitement doit être d'autant plus prudent que l'hyponatrémie évolue depuis plus de 48 heures.

Introduction. - Extrapontine myelinolysis is a well-known complication of hyponatremia and its treatment. It rarely occurs without central pontine myelinolysis, usually after overly rapid correction of hyponatremia. Its prognosis is considered poor.

Exegesis. - We report the case of a patient with autoimmune polyglandular syndrome with subacute adrenal failure responsible of severe hyponatremia. Despite a well-conducted treatment, the patient developped acute anxiety, catatonia, dysphagia and parkinsonism revealing extrapontine myelinolysis demonstrated on MRI. Outcome was favorable.

Conclusion. - Extrapontine myelinolysis may occur in the absence of central pontine myelinolysis despite a treatment of hyponatremia conducted according to published guidelines. Treatment should be extremely cautious when hyponatremia has been lasting for more than 48 hours.