L’infiltration lymphocytaire massive des léiomyomes utérins est une entité rare ; à notre connaissance, seuls 20 cas ont été rapportés dans la littérature. Nous rapportons une nouvelle observation chez une patiente âgée de 35ans ayant bénéficié d’une myomectomie. Macroscopiquement, la tumeur était de consistance ferme et de couleur blanchâtre. À l’histologie, elle était formée par une prolifération fusocellulaire de faible densité parsemée d’un infiltrat lymphocytaire assez abondant associé à des amas lymphoïdes et à quelques plasmocytes. À l’étude immunohistochimique, l’infiltrat lymphocytaire était formé surtout de lymphocytes T exprimant CD8. Les cellules fusiformes avaient exprimé l’actine muscle lisse, la desmine et H-caldesmone confirmant leur nature musculaire lisse. La pathogénie de cette entité rare est mal élucidée mais c’est une lésion qui mérite d’être connue par le pathologiste puisqu’elle peut poser un problème de diagnostic différentiel en particulier avec un lymphome utérin, une pseudotumeur inflammatoire ou plus rarement un pyomyome.

Uterine leiomyoma with massive lymphoid infiltration is a rare and unusual pathological finding; only 20 cases have been reported in the literature. We report a case of this unusual lesion in a 35-year-old woman who underwent a myomectomy. On gross examination, the tumor was of white color and firm consistency. Histological sections showed interlacing bundles of spindle shaped cells of low density with moderate to severe lymphocytic infiltrate associated to lymphoid follicles and few plasma cells. Immunohistochemically, the diffusely infiltrating lymphoid cells were predominantly of T cell phenotype. The interspersed spindle shaped cells were positive with alpha smooth muscle actin, desmin and h-caldesmon. The cause of this unusual lesion is not clear, but the recognition of its distinct histological features is important to avoid possible confusion with differential diagnosis including malignant lymphoma, inflammatory pseudotumor and pyomyoma.