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Mandibular metastases from an ileum stromal tumor - 29/11/08

Doi : 10.1016/j.stomax.2008.09.010 
J.C. Lutz 1, M. El-Bouihi 1, N. Vidal 1, J.C. Fricain 2, M. Robert 1, C. Deminière 3, N. Zwetyenga 1,
1 Service de chirurgie maxillofaciale et plastique, hôpital Pellegrin, université de Bordeaux-2 Victor-Segalen, CHU de Bordeaux, place Amélie-Raba-Leon, 33076 Bordeaux cedex, France 
2 Service d’odontologie, hôpital Pellegrin, université de Bordeaux-2 Victor-Segalen, CHU de Bordeaux, place Amélie-Raba-Leon, 33076 Bordeaux cedex, France 
3 Service de pathologie, hôpital Pellegrin, université de Bordeaux-2 Victor-Segalen, CHU de Bordeaux, place Amélie-Raba-Leon, 33076 Bordeaux cedex, France 

Corresponding author.

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Summary

Introduction

Metastatic disease of the jaws is unusual and accounts for 1 to 4% of oral cavity malignancies. Jaw metastases from the gastrointestinal (GI) tract usually evolve from adenocarcinoma of the esophagus, colon, and rectum. Gastrointestinal stromal tumors (GIST) are the most common mesenchymal tumors of the GI tract defined by a positive C-Kit® (CD117). These tumors are thought to arise from Cajal cells in GI tract walls, essential for intestine motor function. The small intestine harbors only 30% of GIST. After reviewing the literature, no case of jaw metastases from GIST was found.

The purpose of this study was to report the first case of mandibular metastases arising from a stromal tumor of the ileum.

Case report

A 68-year-old man presented with a painful swelling in the parasymphysis and left molar mandibular area having grown progressively for 3 weeks. The oral mucosa was macroscopically normal. The orthopantomograph showed radiolucency. A CT-Scan revealed an irregular osteolytic lesion with invasion of soft-tissues. Biopsy proved a stromal tumor. A complete CT-Scan analysis revealed an ileum tumor. Biopsies and immunochemistry proved an ileum stromal tumor. All tumoral cells expressed the C-Kit® in the ileum and the mandible.

The patient was treated with imatinib but died 11 months after the diagnosis.

Discussion

The prevalence of GIST is low but the true incidence may be higher because of under-diagnosis. To our knowledge, this is the first well-documented case report of jaw metastasis from ileum GIST. GIST should be included in the differential diagnosis of intramandibular tumor in patients with prior or current non-oral malignancy.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Résumé

Introduction

Les métastases sur les mâchoires sont peu communes et expliquent 1 à 4 % de tumeurs malignes de cavité buccale. Les métastases sur la mâchoire de provenance de la région gastro-intestinale (GI) sont habituellement des évolutions de l’adénocarcinome de l’œsophage, du colon et du rectum. Les tumeurs stromales gastro-intestinales (TSGI) sont les tumeurs mésenchymateuses les plus communes de la région GI définie par un C-Kit® positif (CD117). On pense que ces tumeurs pourraient provenir des cellules de Cajal dans les parois GI, essentielles pour la fonction motrice intestinale. Le petit intestin héberge seulement 30 % des TSGI. Après revue de la littérature, aucun cas de métastases de TSGI sur la mâchoire n’a été trouvé.

Le but de cette étude est donc de rapporter le premier cas de métastases mandibulaires résultant d’une tumeur stromale de l’iléum.

Cas clinique

Un homme de 68 ans s’est présenté avec un gonflement douloureux dans la parasymphyse et le secteur mandibulaire molaire gauche, qui a progressé pendant trois semaines. La muqueuse buccale était macroscopiquement normale. L’orthopantomographe a montré une hyperclarté. Un scanner CT a indiqué une lésion ostéolytique irrégulière avec invasion des tissus. La biopsie a confirmé une tumeur stromale. Une analyse complète du scanner CT a indiqué une tumeur de l’iléum. La biopsie et l’immunochimie ont diagnostiqué une tumeur stromale de l’iléum. Toutes les cellules tumorales ont exprimé le C-Kit® dans l’iléum et la mâchoire inférieure. Le patient a été soigné avec de l’imatinib, mais est décédé onze mois après le diagnostic.

Discussion

La prédominance de TSGI est basse mais l’incidence vraie peut être plus haute en raison de sous-diagnostic. À notre connaissance, c’est le premier cas clinique bien documenté d’une métastase de TSGI de l’iléum sur la mâchoire. Des TSGI devraient être inclus dans le diagnostic différentiel des tumeurs intramandibulaires chez les patients présentant une malignité non buccale antérieure ou courante.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Keywords : Jaw, Metastases, Gastrointestinal stromal tumors

Mots clés : Maxillaires, Métastases, Tumeurs stromales gastro-intestinales


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Vol 109 - N° 6

P. 399-402 - décembre 2008 Retour au numéro
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