Des inclusions surrénaliennes intra-testiculaires (ISIT) se développent fréquemment chez les patients avec un bloc en 21-hydroxylase (21-OH), sous l’impulsion de taux élevés d’ACTH circulante. La substitution en glucocorticoïde permet de réduire l’ACTH plasmatique et de freiner le développement des ISIT. Néanmoins, certaines ISIT ne régressent pas sous traitement freinateur, ce qui suggère l’existence d’autres facteurs stimulant leur croissance. Le but de l’étude était de caractériser le phénotype des cellules d’ISIT dans le tissu d’un patient âgé de 38 ans résistant au traitement. Il visait aussi à rechercher l’existence d’une boucle de régulation par la sérotonine (5HT) dans l’ISIT, comparable à celle décrite dans les hyperplasies surrénaliennes des patients atteints de bloc en 21-OH (Le Mestre et al. JCEM 2019). Les marquages immunohistologiques ont montré la présence du récepteur de l’ACTH, de la 3β-hydroxystéroïde déshydrogénase (3β-HSD), enzyme impliquée dans la synthèse des glucocorticoïdes et des androgènes, et de la 11β-hydroxylase, spécifique de la production de cortisol, dans la majorité des cellules d’ISIT. Les 17β-HSD de types 3 et 5 n’étaient pas détectables. L’étude a révélé l’expression de TPH1, l’enzyme clé de la synthèse de 5HT, et des récepteurs sérotoninergiques de types 4 et 6 dans le tissu. Ces données confirment le phénotype surrénalien des cellules d’ISIT et démontrent l’existence d’une boucle de régulation 5HT-ergique dans l’ISIT du patient. Ce travail devra être élargi à une série d’ISIT en vue d’évaluer la pertinence de tester secondairement l’effet d’un inhibiteur de TPH1 sur la prolifération des cellules d’ISIT.