La granulomatose éosinophilique avec polyangéite (GEPA) est une vascularite nécrosante rare touchant les petits vaisseaux, associée à un asthme sévère et à la présence d’une hyperéosinophilie. Les anticorps monoclonaux bloquant la voie de signalisation de l’interleukine-5 (IL-5) engendrent une diminution de la prolifération des éosinophiles et constituent un traitement efficace dans l’asthme sévère éosinophilique. Ils sont une option thérapeutique étudiée pour la GEPA. Nous rapportons le cas clinique paradoxal d’une GEPA apparaissant suite à l’initiation d’un traitement par benralizumab (anticorps monoclonal anti-IL5R).

Nous décrivons le cas d’une patiente de 66 ans qui présente un asthme sévère. Suite à l’initiation du benralizumab, elle présente une dégradation de son état général et une polyneuropathie sévère des membres inférieurs. Parallèlement, elle développe une hyperéosinophilie massive. Un bilan extensif met en évidence l’apparition d’une GEPA. Le benralizumab est arrêté et la patiente est traitée par corticoïdes et immunosuppresseurs.

Les anticorps monoclonaux anti-IL5, parmi lesquels le benralizumab, ont de nouvelles indications thérapeutiques à l’étude, dont la GEPA. Paradoxalement, quelques rares cas de GEPA associée à ces molécules ont été décrits dans la littérature. Le lien de causalité de cette association reste hypothétique. Un suivi attentif des patients sous benralizumab semble dès lors indispensable.

Eosinophilic granulomatosis with polyangiitis (EGPA) is a rare necrotizing vasculitis affecting small vessels and associated with severe asthma and eosinophilia. Monoclonal antibodies blocking the IL-5 signaling pathway, one example being benralizumab, decrease the proliferation of eosinophils and represent an effective treatment in severe eosinophilic asthma. They are a therapeutic option currently studied for EGPA. We report the paradoxical clinical case of EGPA appearing following the initiation of treatment with benralizumab (anti-IL-5R monoclonal antibody).

We describe the case of a 66-year-old female patient with severe asthma. Following the initiation of benralizumab, she showed deterioration of her general condition, associated with severe peripheral neuropathy of the lower limbs. At the same time, she developed massive hypereosinophilia. After an extensive workup, the patient was eventually diagnosed with an EGPA with multisystem involvement. Benralizumab was stopped and a course of high dose corticosteroids and immunosuppressants was initiated, enabling slow clinical recovery.

Anti-IL5 monoclonal antibodies, including benralizumab, are being investigated for new therapeutic indications, including EGPA. Paradoxically, a few rare cases of EGPA associated with these molecules have been reported in the literature. The causal link of this association remains hypothetical. Close monitoring of patients on benralizumab consequently seems indispensable.