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Long-Term Neurodevelopmental Outcomes in Children with Biliary Atresia - 22/01/20

Doi : 10.1016/j.jpeds.2019.10.054 
Lyan H. Rodijk, MD 1, Anne E. den Heijer, MSc 2, Jan B.F. Hulscher, MD, PhD 1, Behrooz Z. Alizadeh, MD, PhD 3, Ruben H.J. de Kleine, MD 4, Henkjan J. Verkade, MD, PhD 5, Janneke L.M. Bruggink, MD, PhD 1, ⁎
1 Section of Pediatric Surgery, Department of Surgery, University of Groningen, University Medical Center Groningen, Groningen, The Netherlands 
2 Department of Pediatrics, Beatrix Children's Hospital, University of Groningen, University Medical Center Groningen, Groningen, The Netherlands 
3 Department of Epidemiology, University of Groningen, University Medical Center Groningen, Groningen, The Netherlands 
4 Section of Hepatobiliary Surgery and Liver Transplantation, Department of Surgery, University of Groningen, University Medical Center Groningen, Groningen, The Netherlands 
5 Section of Pediatric Gastroenterology/Hepatology, Department of Pediatrics, Beatrix Children's Hospital, University of Groningen, University Medical Center Groningen, Groningen, The Netherlands 

∗Reprint requests: Janneke L.M. Bruggink, MD, PhD, Division of Pediatric Surgery, Department of Surgery, University Medical Center Groningen, Hanzeplein 1, PO Box 30.001, 9700 RB Groningen, The Netherlands.Division of Pediatric SurgeryDepartment of SurgeryUniversity Medical Center GroningenHanzeplein 1, PO Box 30.001Groningen9700 RBThe Netherlands

Abstract

Objective

To assess long-term neurodevelopmental outcomes in school-aged children with biliary atresia.

Study design

All Dutch children (6-12 years of age) diagnosed with biliary atresia were invited to participate in this study. We used validated neurodevelopmental tests to assess motor skills and cognition, and questionnaires to assess behavior. Scores were compared with the Dutch norm population, by means of 1-sample tests. Results are given as number and percentage or mean ± SD.

Results

We included 46 children, with a median age of 11 years (range, 6-13 years); 36 children had undergone a liver transplantation (78%). Twelve children (26%) received special education (vs 2.4% in the norm population; P < .01). Motor outcomes were significantly affected compared with the norm population (P < .01), with 25% normal (vs 85%), 25% borderline (vs 10%), and 50% low scores (vs 5%). Total IQ was lower in patients with biliary atresia, compared with the norm population (91 ± 18 vs 100 ± 15; P < .01). There were no significant differences in test scores between children with native liver and after liver transplantation.

Conclusions

School-aged children with biliary atresia show neurodevelopmental impairments compared with the norm population, especially in motor skills. Our data strongly warrant evaluation of neurodevelopmental intervention programs to assess whether long-term outcomes could be improved.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Keywords : liver disease, liver transplantation, motor skills, cognition, IQ, behavior

Abbreviations : KPE, NeSBAR


Plan


 Supported by a grant from the Dutch Digestive Foundation (Maag Lever Darm Stichting, MLDS). The authors declare no conflicts of interest.
 Portions of this study were presented at the International Liver Transplantation Society (ILTS) Annual International Congress, May 17, 2019, Toronto, Canada; at the European Society for Paediatric Gastroenterology, Hepatology and Nutrition (ESPGHAN) Annual Meeting, June 7, 2019, Glasgow, Scotland; and at the British Association of Paedatric Surgeons (BAPS) Congress, July 3, 2019, Nottingham, United Kingdom.


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