Les dyskinésies ciliaires primitives sont des étiologies rares de stérilité primaire chez l'homme (prévalence de 1/6 000 à 1/40 000). Le syndrome de Kartagener est une entité particulière parmi ces dyskinésies ciliaires primitives. Il se transmet selon un mode autosomique récessif. Il se distingue par l'association d'un situs inversus , d'une polypose naso-sinusienne et d'une dilatation des bronches. Cette immobilité ciliaire est à l'origine de nombreuses infections broncho-pulmonaires, sinusiennes et chez l'homme d'infertilité. C'est à travers l'observation d'un couple dont l'homme est porteur de ce syndrome que sont évoquées les origines génétiques de cette dyskinésie et discutées les différentes prises en charge rapportées dans la littérature.

Primary ciliary dyskinesia is a rare etiology of sterility in man (prevalence between 1/6000 and 1/40000). Kartagener's syndrome is an autosomal recessive disorder, characterized by total or partial dysfunction of the ciliary or flagellated cells. This syndrome associates situs inversus, sinusitis, bronchiectasis and occasionally sterility in males. We report a case of immotile cilia syndrome with male infertility and compare the data with four other couples reported in the litterature (two couples in Germany, two in the United States). The difficulty is to select an alive sperm cell for ICSI.