L’arthrose destructrice rapide est bien reconnue au niveau de la hanche. Nous rapportons le cas d’une patiente âgée de 50ans, présentant une chondrolyse rapide de l’articulation fémoropatellaire, dans un contexte de perte rapide de la force musculaire. Elle avait souffert d’arthromyalgies avec un déficit musculaire proximal des membres. Le taux sérique de créatine phosphokinase était élevé et l’électromyogramme avait objectivé un syndrome myogène. Aucune manifestation immunologique ou viscérale n’a été mise en évidence. Comme nous avions suspecté une polymyosite, nous avons commencé un traitement corticoïde et une rééducation fonctionnelle, suivis de méthotrexate et d’immunoglobulines intraveineuses. Parallèlement à de l’aggravation du déficit musculaire et de l’atrophie des ischiojambiers, la patiente avait développé une gonalgie persistante et invalidante. Les radiographies initiales et l’imagerie par résonnance magnétique (IRM) avaient objectivé une dysplasie fémoropatellaire avec des dommages minimes au cartilage. Du fait de l’aggravation des myalgies, nous avons introduit le mycophénolate mofetyl, puis le rituximab. Un an plus tard, le genou est resté douloureux et gonflé. L’IRM a montré des signes en faveur d’une arthrose évoluée avec une perte importante du cartilage et une atrophie des ischiojambiers. Plusieurs injections de corticoïdes ont été réalisées. Au même moment, l’évolution de l’affection musculaire a été inhabituelle. Une autre analyse musculaire histologique a montré une myopathie génétique liée à une mutation de calpaïne. Le traitement immunosuppresseur a été arrêté et un remplacement prothétique du genou a été réalisé. Nous montrons pour la première fois un cas de chondrolyse rapide de l’articulation fémoropatellaire liée à une myopathie génétique sévère.